肾上腺巨大血肿误诊为肝癌1例及文献复习

【摘要】目的 探讨肾上腺巨大血肿的临床特点、病理、诊断及其治疗方法，旨在提高临床诊治水平。方法 回顾性分析1例于我院误诊为肝癌而经术后病理证实为肾上腺巨大血肿的临床表现、影像学、手术过程及病理资料并结合文献知识复习。结果 术前影像学检查结合临床表现误诊为巨大肝癌；术中探查结合肿物剖检误诊为肾上腺恶性肿瘤；术后病理明确诊断为肾上腺陈旧性出血、血肿形成。结论 肾上腺血肿在临床上罕见，肿瘤本身坏死、外伤、手术以及抗凝剂等使用是其形成的主要因素，该例患者不具备以上任何因素便出现肾上腺巨大血肿是导致误诊的主要原因。

【关键词】 肾上腺； 血肿；肝癌 ；病例报告

Giant adrenal hematoma was misdiagnosed as hepatic carcinoma(A case report and literature review)

WANG Jin，WANG Li Ming(Department of Hepatobiliary Surgery，The Second Affiliated Hospital of Dalian Medical University，Dalian Medical University，Dalian City，Liaoning Province116000，China)

  【Abstract】Objective To investigate clinical characteristic,pathological,diagnosis and treatment of giant adrenal hematoma.Methods One case misdiagnosed as hepatic carcinoma was retrospectively analyzed and confirmed by pathological examiation for giant adrenal hematoma in our hospital.The clinical presentation,imaging performance,operation process and pathological features combining with the knowledge were reviewed. Results Preoperative imaging examination combined clinical manifestation misdiagnosed as huge hepatic carcinoma;intraoperative exploration combined mass dissection misdiagnosed as adrenal malignant carcinoma;postoperative pathological diagnosed as oboslete adrenal hemorrhage、hematoma formation.Conclusion Adrenal hematoma is rare in clinical,tumor itself necrosis、trauma、operation and usage of the anticoagulants are the main factors of its formation.The patient do not have any of the above factors emerging giant adrenal hematoma was the main cause of misdiagnosis.

Key words：adrenal;hematoma;hepatic carcinoma;case reports

  肾上腺血肿(adrenal hematoma,AH)较为罕见，可由创伤[1]、肾上腺肿瘤破裂[2]、腹膜后手术[3]、应激反应、凝血功能异常及自发性出血[4]等所致。其中自发性肾上腺血肿(idiopathic adrenal hematomas,IAH)因其致病因素不明而临床报道更为罕见[5]。由于血肿的密度与时间变化紧密相关，因此诊断比较困难。本文对我院收治的1例术前影像学检查结合临床表现误诊为巨大肝癌，术中探查结合肿物剖检误诊为肾上腺恶性肿瘤，而术后病理明确诊断为肾上腺陈旧性血肿的发病特点、诊断、治疗及预后进行分析，并作相关文献复习，旨在提高临床医师的诊治水平。

1、 临床资料

患者，女，78岁，以“发现肝占位性病变3年余，右上腹疼痛15天，加重2天”于2015年11月入我肝胆科。患者3年余前无明显诱因出现口干、口苦，于外院查腹部超声提示肝内实性占位（部分液化），查上腹部CT提示肝右叶巨大占位，考虑血管瘤可能性大。未给予治疗。15天前患者无明显诱因出现右上腹部疼痛，呈间断游离性隐痛，调整体位后自觉有所缓解。2天前患者自觉腹部症状加重。患者既往高血压病史30余年，无其他特殊病史。查体：腹部膨隆，右肋弓下可触及一巨大肿物，无叩击痛，未见胃肠型蠕动波，未见腹壁静脉曲张；腹软，无压痛，无反跳痛及肌紧张。未闻及移动性浊音。实验室检查：淋巴细胞百分比（LYMPH%）16.62%↓,血清铁蛋白（SF）435.95ug/L↑，其余未见明显异常。肝脏储备功能检测：ICG15分钟滞留率 5.0%。超声检查：肝右叶混合性肿物（性质待定）。上腹部CT示：肝右叶占位性病变 肝内多发低密度灶，性质待定。上腹部增强MRI提示：肝右叶可见巨大混合型肿物，最大层面大小约17.2cm*16.5cm*22.4cm,T1WI呈混合等低信号，T2WI呈混杂高信号，增强后可见明显不均匀强化，以病灶边缘为主，并见造影剂逐渐向内充填。腹主动脉受推挤向左侧移位，右肾受推挤向内下方移位。增强MRI所见：图1-6。

图1 t1_vibe_fs_arterial        图2 t1_vibe_fs_tra_venous      图3 t1_vibe_fs_equil

图4 t1_vibe_fs_tra_delay        图5 t2_blade_tra_fs            图6 t2_haste_cor_p3_mbh

增强MRI诊断：肝右叶占位伴病变内出血，考虑恶性病变可能性大，血管肉瘤？手术记录：患者于2015年11月于全麻下行腹腔巨大肿物切除术+肠粘连松解术。术中探查见腹腔巨大肿物，大小约25*20*15cm，见肿物大部分位于腹腔右侧，质硬，肿物表面可见大量增粗滋养血管，将腹腔脏器推挤至腹腔左侧，将右侧肾脏推挤至盆腔，肿物与结肠系膜，大网膜紧密粘连。仔细分离肿物周围血管及组织，并将肿物自肝脏右叶完整剥离。术中所见如图7-8。

图7    术中见肝下巨大肿物                图8    分离肿物周围粘连

切除之肿物如图9，剖检如图10，剖检见肿瘤切面呈网格状，黄白色，质地脆，其内大量血性液体。

图9    切除之肿物                      图10    肿物剖面

术后常规送病理。病理学检查结果：右肾上腺肿物：（1）大体检查：送检肿物大小20*15*7cm，包膜完整，局部包膜，见金黄色样物，疑为肾上腺组织，切面呈实性，灰黄色，透明样，伴出血，中央大部分坏死，可见囊性变，局钙化。（2）镜下所见：图11。

图11      病理镜下图片

（3）病理诊断：（右肾上腺肿物）肾上腺陈旧性出血、血肿形成。

2、 讨论及文献复习

  自发性肾上腺出血（Spontaneous adrenal hemorrhage,SAH)[6-9]为Kawashima非创伤性肾上腺出血因素分类[10]之一，是指正常肾上腺组织有或无明显诱因自发破裂导致肾上腺髓质内出血。其多发生于单侧，以右侧多见[11-12]，并且呈良性表现[13]。依据其发生时间不同可分为急性期（出血后7d之内）、亚急性期（出血后7d-7周）、陈旧期（出血7周之后）[14、8]。前两期一般表现为肾上腺血肿，而陈旧期由于出血的液化吸收、血块机化[15]而形成肾上腺出血性假囊肿。该病例3年前即发现腹腔右侧有占位性病变，可见该患者为陈旧期肾上腺出血，出血经长期机化演变为巨大肾上腺血肿。

  有文献研究[16]统计在创伤性疾病中肾上腺出血的发病率约为0.8%，并有学者[17]报道仅有3.8%的创伤性肾上腺出血接受手术治疗，而手术治疗的病例中有3.1%行肾上腺全切除术。详细询问该病例患者是否既往有外伤史，该患者表示否认既往受过外伤。因此，结合病史和文献研究可知创伤导致该患者肾上腺巨大血肿形成的可能性较小，但也不能完全排除该种诱因的可能。结合该病的发病特点、临床表现、术后病理及文献回顾，目前考虑该患者为自发性肾上腺巨大血肿。 

肾上腺出血往往血肿越大腰腹痛等症状越明显，并且大的血肿机化后容易形成高密度的肾上腺囊肿。肾上腺皮质可因血肿长期压迫而萎缩，进一步导致肾上腺功能低下[18]，为肾上腺巨大血肿的远期效应[19-20]，严重者可出现肾上腺危象威胁生命[21]，应加以重视，该病也可出现贫血、高血压、继发性感染及促肾上腺皮质醇激素升高等症状[22、23]。但KHALED等提出[24]大多数肾上腺出血的患者并未出现任何肾上腺功能不全的症状，双侧肾上腺出血可出现急性肾上腺功能不全。该病例患者由于肾上腺巨大肿物压迫周围邻近组织，出现与既往文献报道相符合的腰腹痛等症状的临床表现。并且术后与病理医师针对该病例进行探讨，病理医师描述该病例切除之肾上腺巨大肿物镜下发现肾上腺皮质压迫性萎缩样表现，该病理特点符合既往文献报道。但与既往文献不同,而符合KHALED观点的是，该患者发病期间并未出现明显的肾上腺功能低下等临床症状，考虑可能是由于左侧肾上腺进一步代偿所致。

  对于自发性肾上腺血肿发病的原因至今尚未明确，经回顾既往相关文献，对于肾上腺血肿的发病机制可从三个方面来考虑:

  从组织解剖学来看，虽然肾上腺组织质脆容易发生破裂出血，但其为腹膜后微小器官，包裹在肾周Gerote筋膜内并不易因为外伤而导致出血，而右侧肾上腺相对左侧比，其紧贴于下腔静脉与肝脏，缓冲空间较狭小[25]，相对较易损伤。然而有学者提出由于右侧肾上腺周围狭小的空间对其出血具有一定的限制作用，这种“限制出血”的作用使得右侧肾上腺血肿通常比左侧小，并有统计数据加以证明。但该病例右侧肾上腺血肿巨大，与该“限制出血”理论不符。

  从血供上来看，肾上腺接受肾动脉、腹动脉和膈下动脉3条动脉丰富的血供，但右肾上腺仅有一支静脉回流[26]，且静脉回流较为特殊。肾上腺皮质不存在静脉回流，髓质的毛细血管汇成小静脉，最后汇入中央静脉，穿出皮质称为肾上腺静脉。因此当肾上腺静脉压或动脉灌注压升高时可能导致脆弱的毛细血管壁破裂出血。而在低血压的情况下，肾上腺皮髓质交界处毛细血管可能缺血坏死，一旦血压恢复正常也会导致肾上腺出血。肾上腺血管丰富并且管壁薄，有多支动脉经肾上腺包膜进入皮质，最终以单一静脉回流，该种循坏特点是肾上腺易出血的潜在因素[27、28]。

  从内分泌功能来看，肾上腺髓质可产生促进血小板凝集和血管收缩的儿茶酚胺（CA），从而肾上腺静脉是体内CA浓度最高的地方，特别是在应激状态下可引起强烈的血管收缩和静脉血管封闭，导致中央静脉压聚增血管破裂出血[29]。

该病例磁共振表现较为特殊，对于肾上腺血肿的增强磁共振影像表现应为动脉期及静脉期均无强化，而该病例术前磁共振表现为增强后可见明显不均匀强化，以病灶边缘为主，是其误诊的重要原因之一。其中增强后强化以病灶边缘为主，该影像特点术前未给予重视，现考虑该强化区域可能为血肿胞膜或被血肿挤压呈线状的肾上腺组织[30]。

文献报道，自发性肾上腺出血一般预后良好[31]。有学者[32]认为对于有明显高血压、腹痛、头痛、出汗和心悸等症状的单侧肾上腺血肿，影像学检查如果不能明确诊断与区分，此时手术是必要的，以区别于出血性肾上腺肿瘤。该病例有腹痛及长年高血压病史，术前影像学不除外肝癌的可能，且肿物巨大有压迫症状，遂给予手术治疗，以达到解除压迫症状及明确诊断的目的。该患者目前术后恢复良好，正在密切随访之中。

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